Репозиторий СНО
A case report: Malignant transformation of a neurenteric cyst with intracranial metastases mimicking neurocysticercosis(Article)(Открытый доступ)
Krivoshapkin, A.,
Sergeev, G.,
Gaytan, A.,
Salim, N.,
Krotenkova, I.,
Savitskiy, I.,
Bulanov, D.,
Yasieva, M.,
Abdullaev, O.
View Correspondence (jump link)
aNovosibirsk State Medical University, 52 Krasny Prospect, Novosibirsk, 630091, Russian Federation
bDepartment of Neurosurgery, Russian Academy of Sciences, Russian Federation
cEuropean Medical Center, 35 Schepkina Str., Moscow, 129090, Russian Federation
Краткое описание
Intracranial Neurenteric Cysts (INC) are rare congenital lesions. There are only four cases of those cysts with malignant transformation in the literature. We report a case of 33-year-old man with malignant INC transformation to low-grade mucinous adenocarcinoma. Combination of minimally invasive surgery to make a correct diagnosis, decompress the brain and modern radiotherapy can significantly improve the prognosis of the course of the disease. © 2021 The Authors
Актуальность темы SciVal
Тема: Neural Tube Defects | Lung Cyst | Laminectomy
Процентиль актуальности: 60.466
Ключевые слова автора
Mucinous adenocarcinomaNeurenteric cystsNeurocysticercosis
Milana Yasieva
View the author's ORCID record
European Medical Center, 35 Schepkina Str., Moscow 129090, Russia
myasieva@emcmos.ru
Том 25 , Сентябрь 2021 г. , 101193
Отчеты о случаях и серии случаев
Отчет о клиническом случае: злокачественная трансформация неврентериальной кисты с внутричерепными метастазами, имитирующая нейроцистицеркоз.
Ссылки авторов открывают панель наложения
Алексей Кривошапкин a bГлеб Сергеев cАлексей Гайтан cНидаль Салим cИрина Кротенкова cИгорь Савицкий cДмитрий Буланов cМилана Ясиева cОрхан Абдуллаев c
Показать больше
Добавить в Mendeley
Делиться
Cite
https://doi.org/10.1016/j.inat.2021.101193Получите права и контент
Под лицензией Creative Commons лицензии
открытый доступ
Особенности
•
Внутричерепные нейрентериальные кисты - редкие врожденные поражения.
•
В редких случаях внутричерепные нервные кисты могут претерпевать злокачественную трансформацию.
•
Злокачественные нейрентрерические кисты трудно поддаются лечению.
Абстрактный
Внутричерепные нейрентериальные кисты (INC) - редкие врожденные поражения. В литературе имеется всего четыре случая таких кист со злокачественной трансформацией. Мы сообщаем о случае 33-летнего мужчины со злокачественной трансформацией ИНК в муцинозную аденокарциному низкой степени злокачественности. Сочетание малоинвазивной хирургии для постановки правильного диагноза, декомпрессии мозга и современной лучевой терапии позволяет значительно улучшить прогноз течения заболевания.
Сокращения
INCВнутричерепные нейрентериальные кистыМРТМагнитно-резонансная томографияIGRTЛучевая терапия под визуальным контролемIMRTЛучевая терапия с модуляцией интенсивностиОНГематоксилин и эозинGTRобщая резекцияPRчастичная резекция
Ключевые слова
Неврентерические кистыМуцинозная аденокарциномаНейроцистицеркоз
1 . Вступление
Внутричерепные нейрентериальные кисты (INC) - это редкие врожденные поражения, которые обычно считаются результатом нарушения разделения нейроэктодермальных и энтодермальных элементов в течение 3-й недели эмбриогенеза [4] . Полость INC выстлана кубовидным или столбчатым эпителием и содержит клетки, продуцирующие муцин [5] . Внутричерепная нейрентериальная киста была впервые описана в 1928 году. Поиск по ключевому слову «нейрентерическая киста» в PubMed дал 181 результат между 1958 и 2020 годами. Наиболее частая локализация - задняя черепная ямка [4] , [8]. Характеристики интенсивности сигнала МРТ INC варьируются в зависимости от уровня белка в жидкости кисты. Типичный сигнал МРТ: iso до гиперинтенсивного для CSF на T1, гиперинтенсивного для CSF на T2, FLAIR не подавляет. Рецидив кисты после хирургического лечения был описан ранее и, по-видимому, наиболее часто встречается при частичном удалении [1] , [4] , [7] . В литературе пока имеется только четыре случая этих кист со злокачественной трансформацией [2] , [4] , [9] , [12] ( Таблица 1 ).
Таблица 1 . Краткое изложение ранее сообщенных случаев злокачественной трансформации INC.
Авторы, год
Возраст, пол
Симптомы
Место нахождения
Первоначальная резекция
Начальная патология
Послеоперационная адъювантная терапия, первая операция
Рецидив, период наблюдения
Sahara et al. (2001) [9]
54, М
боль в шее
lt. передний шейно-медуллярный переход (внеаксиальный)
GTR
INC
лучевая химиотерапия
да, 3,5 года
Сураш и др. (2009) [10]
46, М
головная боль и головокружение
rt. Угол CP, (внеосевой)
GTR
INC
радиация
да, 14 лет
Okabe et al. (2014) [6]
50, ж.
Головная боль
rt. перивентрикулярный (интрааксиальный)
PR и биопсия
INC
нет
да, 2 года
Fujisawa N. et al. (2015) [3]
48, ж.
Головная боль
lt. Угол CP
GTR
INC
радиация
да, 8 лет
Настоящее дело
33, М
Сонливость (GCS -13), диплопия, тетрапарез (4/5)
множественное метастатическое распространение
GTR
INC
нет
да, 4 года
2 . История болезни
Мы сообщаем о случае 33-летнего мужчины, проживающего в сельскохозяйственном районе Восточной Сибири. В 2014 г. обратился с жалобами на приступы сильной затылочной головной боли, сопровождающиеся нестабильностью походки. Магнитно-резонансная томография головного мозга (МРТ) показала компрессию мозжечка инфратенториальной белковосодержащей кистой ( рис. 1 ), которая была удалена хирургическим путем в Южной Корее.
Рис. 1 . МРТ головного мозга перед первой операцией в Южной Корее (2014 г.). A, B, осевое T2-взвешенное сканирование и сканирование FLAIR показывают большую экстрааксиальную кисту (стрелка), которая смещает паренхиму правого полушария мозжечка и червя, а также сжимает и смещает 4-й желудочек. C, сагиттальное T1-взвешенное изображение демонстрирует ту же кисту, которая изоинтенсивна спинномозговой жидкости и простирается ниже уровня затылочного отверстия.
Послеоперационная МРТ подтвердила его полное удаление, пациент поправился, симптомы исчезли. Следующие 4 года за его состоянием не наблюдали, пока его зрение внезапно не ухудшилось и не появилась быстро растущая слабость в ногах. У него также была серия приступов до двух раз в неделю, которые успешно купировались введением леветирацетама. Ему сделали еще одно МРТ, которое выявило множественные кистозные образования разного размера, как над, так и инфратенториально. Некоторые из них вызвали прогрессирование обструктивной гидроцефалии ( рис. 2 ).
Рис. 2 . Первое МРТ при поступлении в нашу больницу (октябрь 2019 г.).
A, B, C, E Осевые изображения FLAIR и T1-взвешенные (E) изображения показывают множественные кисты разного размера и расположения, преимущественно в субарахноидальном пространстве (стрелки A, B, C) с окружающим отеком в соседнем мозге (B, треугольники), также в желудочковой системе (A, треугольники) и паренхиме головного мозга (C). Большинство кист изоинтенсивны CSF (A, E), некоторые из них имеют геморрагический компонент (A, C). Имеется расширение бокового и 3-го желудочков с окружающим трансепендимальным отеком (A, B). D, аксиальный SWI показывает отложение гемосидерина в одной из кист (стрелка). F, Осевое постконтрастное Т1-взвешенное сканирование показывает множественные кисты без патологического усиления.
Эти результаты заставили врачей в Южной Корее и России заподозрить паразитарную инфекцию и назначить терапию альбендазолом плюс празиквантел. Это не улучшило состояние пациента, в то время как кисты мозга продолжали расти. Биопсия правой височной стереотаксической кисты не уточнила диагноз.
При поступлении в нашу больницу (2019 г.) он был сонливым (шкала комы Глазго - 13), а его неврологические тесты выявили выраженную потерю слуха и зрения, диплопию и умеренный тетрапарез. При обследовании глазного дна выявлен двусторонний выраженный отек диска зрительного нерва. Лабораторная диагностика не обнаружила антител IgG к Taenia solium, антител к эхинококку IgG (количественно) 0,98 ЕД (диапазон 0,00–9,00). Октябрь 2019 г. ПЭТ-КТ 18F-ФДГ не выявил положительных патологических новообразований.
Мы провели еще одно хирургическое вмешательство, включавшее нейронавигационный дренаж височной и теменной кисты, а также микрохирургическое иссечение лобной кисты. Во время операции обнаружена тонкостенная киста, заполненная слизистой опалесцирующей жидкостью и мягкой белой опухолевой тканью. Гистопатологическое исследование образцов опухолевой ткани показало муцинозную аденокарциному низкой степени злокачественности. Затем был установлен вентрикулоперитонеальный шунт (клапан Strata II, Medtronic, США) для устранения увеличения желудочков гидроцефалии перед лучевой терапией
Рис 3 . Первый ряд (A, B, C) - КТ и МРТ при поступлении в нашу больницу. Второй ряд (D, E, F) - контрольная КТ и МРТ через 3 месяца после операции шунтирования и лучевой терапии всего мозга. Третий ряд (G, H, I) - контрольная МРТ через 6 месяцев.
A, B Осевая компьютерная томография и МРТ FLAIR демонстрируют множественные кисты в субарахноидальном пространстве (A, стрелки) и дилатацию желудочков и 3-й желудочек с окружающим трансепендимальным отеком (B, стрелки), который наблюдается при обструктивной гидроцефалии. C, Осевое T2-взвешенное изображение показывает множественные инфратенториальные кисты в базальных цистернах, 4-м желудочке и паренхиме мозжечка. D, Послеоперационная аксиальная компьютерная томография демонстрирует положение шунта в теле правого бокового желудочка с уменьшением размера боковых желудочков. E, F Осевое изображение FLAIR показывает уменьшение размера боковых желудочков после операции шунтирования и уменьшение размера некоторых кист после лучевой терапии. G, H Аксиальные T2-взвешенные и FLAIR-изображения показывают уменьшение размеров инфратенториальных кист после лучевой терапии. I, осевое изображение FLAIR демонстрирует положение шунта в теле правого бокового желудочка.
Использовалась лучевая терапия всего мозга 45 Гр за 25 фракций в течение 5,5 недель. Процедура проводилась с дугой IMRT после наведения IGRT.
2.1 . Патологические находки
Образец фиксировали 10% -ным формалином и заливали парафином. Гистопатологическое исследование проводилось на срезах толщиной 3 мкм с использованием окрашивания гематоксилином и эозином (HE) и иммуноокрашивания с использованием первичных антител против цитокератина 7, цитокератина 20 (Leica Biosystems, Великобритания, моноклональный, RTU), цитокератина 19, цитокератина 17 (BA16, Thermo Scientific. , моноклональный, 1: 100), EMA, MUC1, MUC5AC, MUC6, TTF1, PAX-8, S100, ERG, CD34, GFAP, ki-67 (Cell Marque, США, моноклональный, 1: 100, 1:50, RTU ).
Окрашенные HE срезы иссеченной кисты головного мозга из правой височной доли показали столбчатый эпителий с окружающей паренхимой головного мозга. Эпителий выстлан клетками с объемной слизистой цитоплазмой и преимущественно базально расположенными ядрами с мелкими ядрышками. Редкие митозы были выявлены в основании эпителия
Рис. 4 . А, гематоксилин и эозин, 100 ×. B, гематоксилин и эозин, 180 ×.
Окрашенные срезы иссеченной кисты головного мозга из правой височной доли показали столбчатый эпителий с окружающей паренхимой головного мозга. Иммуногистохимические окрашивания показывают, что эпителий сильно и диффузно иммунореактивен с цитокератином 7 ( рис. 5 A), антигеном эпителиальных мембран (EMA, рис. 5 B), цитокератином 19 ( рис. 5 C), MUC1 ( рис. 5 D), MUC5AC. ( Рис. 5 E) и IMP2 ( Рис. 5 F). Цитокератин 17 ( рис. 5 G) и MUC6 ( рис. 5H) демонстрируют неоднородную сильную позитивность. Цитокератин 20 окрашивает некоторые клетки. TTF-1 и PAX-8 отрицательны. GFAP и S-100 окрашивают прилегающую паренхиму головного мозга, а также выделяют реактивные астроциты. ERG и CD34 выделяют кровеносные сосуды. Ki-67 окрашивает преимущественно воспалительные клетки
Рис. 5 . Сильно и диффузно иммунореактивен с цитокератином 7 (A, 40 ×), антигеном эпителиальных мембран (B, 40 ×), цитокератином 19 (C, 50 ×), MUC1 (D, 40 ×), MUC5AC (E, 50 ×) и IMP2 (F, 100 ×). Пятнистая сильная положительность Цитокератин 17 (G, 50 ×) и MUC6 (H, 50 ×).
При патологическом исследовании выявлена муцинозная аденокарцинома низкой степени злокачественности.
Последующие МРТ показали как боковые желудочки головного мозга, так и некоторое уменьшение размеров кист ( рис. 3 ).
После сложного хирургического и лучевого лечения состояние пациента значительно улучшилось и сохраняется в стабильном состоянии в течение 13 месяцев.
3 . Обсуждение
Множественные ИНК - редкая врожденная патология . До 90% INC локализуется в задней ямке, преимущественно кпереди от ствола мозга, под мостомозжечковым углом и внутри четвертого желудочка . Патогенез включает нарушение разделения тканей передней кишки и хорды на уровне ската, ведущее к внутричерепному энтодермальному тканевому карману и образованию кист . INC заполнены прозрачной или мутной жидкостью и выстланы тонкой стенкой псевдостратифицированного или многослойного кубовидного эпителия, покоящегося на базальной мембране. Wilkins et al. классифицировали эти кисты на три группы в зависимости от структуры стенок. Группа А покрыта кубовидным или столбчатым эпителием с ресничками или без них, напоминающими респираторный или желудочно-кишечный эпителий. Группа B имеет дополнительные компоненты, такие как слизистые железы и гладкие мышцы. Группа C имеет эпендимальную или глиальную ткань в дополнение к элементам группы B. Клинические симптомы зависят от их расположения в головном мозге . У нашего пациента были нарастающие симптомы гидроцефалии перед первой операцией в Южной Корее в 2014 году. Внешний вид КТ и МРТ варьируется и определяется содержанием белка в кисте. Дифференциальный диагноз ИНК и кисты нейроцистицеркоза основан на наличии сколексов (паразитарных головок) и увеличении кистозных стенок в случае паразитоза. Кисты нейроцистицеркоза могут быть множественными, но обычно не образуются скоплениями в паренхиме головного мозга. ИНК, связанный с новообразованием или злокачественной трансформацией, встречается крайне редко [9] . Насколько нам известно, мы представляем единственный случай злокачественной трансформации ИНК и множественного метастатического распространения в головном мозге.
4 . Заключение
Злокачественные нейроцентральные кисты трудно лечить из-за недостатка информации в литературе и отсутствия руководств по лечению этого заболевания. Сочетание малоинвазивной хирургии для постановки правильного диагноза и декомпрессии мозга, а также современной лучевой терапии позволяет значительно улучшить прогноз течения заболевания.
Заявление об авторском вкладе CRediT
Алексей Кривошапкин: авторский надзор, написание - рецензирование, редактирование. Глеб Сергеев: Написание - черновик, Написание - рецензирование и редактирование. Алексей Гайтан: Написание - просмотр и редактирование. Нидал Салим: Ресурсы. Ирина Кротенкова: Визуализация, ресурсы. Игорь Савицкий: Визуализация. Дмитрий Буланов: Ресурсы. Милана Ясиева: Визуализация, ресурсы. Орхан Абдуллаев: Подтверждение.
Заявление о конкурирующих интересах
Авторы заявляют, что у них нет известных конкурирующих финансовых интересов или личных отношений, которые могли бы повлиять на работу, описанную в этой статье.
использованная литература
CT Chen, CY Lee, ST Lee, CN Chang, KC Wei, CT Wu, Нейрентериальные кисты: факторы риска и лечение рецидива, Acta Neurochir. (Вена) 158 (7) (июль 2016 г.) 1325–1331. DOI: 10.1007 / s00701-016-2828-у. Epub 2016, 12 мая. PMID: 27169426 DOI: 10.1007 / s00701-016-2828-y.
CP Dunham, B. Curry, M. Hamilton, Злокачественная трансформация неинтрааксиально-супратенториальной нейрентериальной кисты - клинический случай и обзор литературы, Clin. Neuropathol. 28 (6) (ноябрь – декабрь 2009 г.) 460–466. PMID: 19919821 DOI: 10.5414 / npp28460.
Н. Фудзисава, С. Оя, М. Хигаси, Т. Мацуи, Злокачественная трансформация нейрентериальной кисты в задней черепной ямке с внутричерепным метастазом: отчет о клиническом случае и обзор литературы, NMC Case Rep. J. 2 (4) (2015 г.) Октябрь) 123–127. PMID: 28663981, DOI: 10.2176 / nmccrj.2014-0416.
Х. Кимура, А. Нагатоми, М. Очи, К. Курису, Внутричерепная нейрентериальная киста с рецидивом и обширным краниоспинальным диссеминированием, Acta Neurochir. (Вена) 148 (2006) 347–352. PMID: 16421766 DOI: 10.1007 / s00701-005-0714-0.
С. Миттал , К. Petrecca , AJ Саббаг , М. Rayes , Д. Melancon , МС Guiot , А. Оливье
(2010) Супратенториальные нейрентериальные кисты - удивительный объект неопределенного эмбриопатогенеза.
Clin. Neurol. Нейрохирургия. , 112 ( 2 ) ( февраль 2010 г. ) , стр. 89 - 97 , 10.1016 / j.clineuro.2009.11.001
СтатьяСкачать PDFПосмотреть запись в ScopusGoogle ученый
Х. Окабе, К. Кацура, Т. Ямано, Х. Тенджин, Ю. Накахара, М. Исида, Т. Като, Муцинозная аденокарцинома, возникающая из супратенториальной интрамедуллярной нейроэнтерической кисты с бронхо-легочной дифференцировкой, Невропатология 34 (2014) 420–424 . PMID: 24673460, DOI: 10.1111 / neup.12118.
RS Oliveira, G. Cinalli, T. Roujeau, C. Sainte-Rose, A. Pierre-Kahn, M. Zerah, Нейрентериальные кисты у детей: 16 последовательных случаев и обзор литературы, J. Neurosurg. 103 (6 приложение) (декабрь 2005 г.) 512–523. Рассмотрение. PMID: 16383250 DOI: 10.3171 / ped.2005.103.6.0512.
MT Preece, AG Osborn, SS Chin, JG Smirniotopoulos, Внутричерепная нейрентериальная киста: спектр изображений и патологии, Am. J. Neuroradiol. 27 (2006) 1211–1216. PMID: 16775266.
Ю. Сахара, Т. Нагасака, М. Такаясу, Т. Такаги, Н. Хата, Дж. Йошида, Рецидив нейроэнтериальной кисты со злокачественной трансформацией большого затылочного отверстия после тотальной резекции. История болезни, J. Neurosurg. 95 (2001) 341–345. PMID: 11780908 DOI: 10.3171 / jns.2001.95.2.0341.
С. Сураш, А. Исмаил, К. Лофри, П. ван Хилле, Злокачественная трансформация нейрентериальной кисты в задней ямке после полного иссечения, Br. J. Neurosurg. 23 (2009) 458–461. PMID: 19637023, DOI: 10.1080 / 02688690902785719.
W. Wang, YS Piao, QP Gui, XH Zhang, DH Lu, Neurentericcyst Cerebellopontine angle с очаговыми злокачественными новообразованиями, Neuropathology 29 (1) (февраль 2009 г.) 91–95. DOI: 10.1111 / j.1440-1789.2008.00930.x. Epub 2008 21 мая. Исправление в: Невропатология, апрель 2009; 29 (2): 208. PMID: 18498282 DOI: 10.1111 / j.1440-1789.2008.00930.x.
Р. Х. Уилкинс , Г. Л. Одом
Спинальные интрадуральные кисты
GW Bruyn , PJ Vinken (Eds.) , Справочник по клинической неврологии , Vol. 20 , Северная Голландия , Нью - Йорк ( 1976 ) , стр. 1201 - 1204
© 2021 Авторы. Опубликовано Elsevier BV
